eishmaniasis laríngea, modificación quirúrgica tras estudiontraoperatorio. Comunicación de un caso
oberto Vera-Beróna,∗, Rubén Darío García-Ángela,aria Luisa García-Maurino Guelbenzua, Blanca M. Martínez-Durob,aría García-Sánchezc y Juan Pablo García-de la Torrea
Servicio de Anatomía Patológica, Complejo Hospitalario Universitario de Albacete, Albacete, EspanaServicio de Otorrinolaringología, Complejo Hospitalario Universitario de Albacete, Albacete, EspanaUnidad de Enfermedades Infecciosas, Complejo Hospitalario Universitario de Albacete, Albacete, Espana
ecibido el 20 de mayo de 2012; aceptado el 18 de junio de 2012isponible en Internet el 4 de octubre de 2012
Resumen La leishmaniasis es una metazoonosis crónica de distribución mundial que está pro-ducida por cualquier integrante del género Leishmania, y su infección afecta la piel, las mucosaso las vísceras. Presentamos el caso de un varón de 67 anos con disfonía y disfagia, valorado por elservicio de otorrinolaringología, quienes realizaron cirugía laríngea sospechando un carcinomay solicitaron un estudio intraoperatorio que evidenció ausencia de malignidad y la presencia demicroorganismos intracelulares. Por este motivo se suspendió la cirugía.
Modified surgical procedure following intraoperative frozen section of laringealleishmaniasis. A case report
Abstract Leishmaniasis is a chronic metazoonosis caused by any member of the genus Leishma-nia and occurs throughout the world. Infection affects the skin, mucous membranes and viscera.We report a case in a 67 year old man with dysphonia and dysphagia who underwent surgery
for suspected laryngeal carcinoma. Intraoperative frozen section revealed no malignancy andthe presence of intracellular organisms and no further surgery was performed.
euctptde manera similar a Mycobacterium leprosi. Los parásitosson basófilos de 2-4 �m de diámetro, redondos u ovales, tie-nen un cinetoplasto situado excéntricamente, lo que es útilpara distinguirlos de Histoplasma capsulatum. Aunque los
Leishmaniasis laríngea, modificación quirúrgica tras estudio
Introducción
La leishmaniasis es una metazoonosis de evolución crónicacausada por un protozoario de la familia Trypanosomati-dae (género Leishmania). Se transmite por la picadura dedípteros hematófagos de la familia Psychodidae (génerosPhlebotomus y Lutzomyia)1.
Esta enfermedad afecta a 12 millones de personas anivel mundial, es endémica en 88 países, más de 350 millo-nes de personas residen en zonas de actividad parasitaria,1,5 millones de ninos y adultos desarrollan síntomas relacio-nados con la enfermedad y cada ano se diagnostican 600.000casos nuevos que pueden tener afectación cutánea, mucosao visceral, siendo esta última la de mayor riesgo2. Las lesio-nes en las mucosas suelen aparecer en la cavidad oral ynasal, y presentan un aspecto exofítico y nodular con áreasendurecidas que pueden simular una lesión maligna3-5.
En Espana la enfermedad es producida habitualmente porlas especies de L. donovani o L. infantum, que en el hom-bre puede dar lugar tanto a la forma visceral como a lamucocutánea2,6,7.
Descripción del caso
Varón de 67 anos con diabetes tipo 2 y anteceden-tes de anafilaxia de repetición idiopática (angioedema +broncoespasmo), asma bronquial intrínseca en tratamientobroncodilatador y corticoideo sistémico (metilprednisolona16 mg diarios) e inhalados (fluticasona 100 �g/12 h), poli-posis nasal y rinitis crónica en seguimiento habitual porotorrinolaringología. Acude a consulta por cuadro de disfo-nía y disfagia leve para líquidos de 5 meses de evoluciónaproximadamente, en la valoración por parte de otorri-nolaringología, se realizó nasofibroscopia, observándosehiperemia faringolaríngea, ligero edema de cuerdas voca-les, móviles y signos de laringitis crónica con engrosamientode la comisura posterior y aritenoides (ligeramente másel derecho), sospechoso de lesión maligna, por lo que sedecidió realizar microcirugía con biopsia laríngea. Durantela microcirugía tomaron una muestra de tejido y se remitiópara estudio intraoperatorio. En el estudio por congela-ción se evidenció ausencia de malignidad y la presencia demicroorganismos intracitoplasmáticos junto con importantereacción inflamatoria asociada.
Posteriormente, en el estudio en parafina se identificóuna mucosa laríngea con marcado infiltrado inflamatoriocrónico granulomatoso. En los citoplasmas histiocitarios seidentificaron innumerables parásitos puntiformes negativospara Pas-Diastasa y Grocott, que se tineron con Giemsa. Eldiagnóstico definitivo fue de leishmaniasis laríngea.
Con este diagnóstico el paciente fue remitido a launidad de enfermedades infecciosas, donde iniciaron tra-tamiento con anfotericina B liposomal y se solicitó unestudio de extensión, visualizándose en el TAC toraco-abdomino-pélvica lesiones esplénicas nodulares hipodensas,compatibles con leishmaniasis visceral. Además se realizóbiopsia de médula ósea.
El estudio anatomopatológico del cilindro óseo mostróespacios medulares con celularidad hematopoyética con-servada e imágenes de maduración. No se identificarongranulomas ni Leishmania.
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operatorio. Comunicación de un caso 123
iscusión
l término «leishmaniasis» describe un amplio rango denfermedades producidas por cualquier protozoario pará-ito del género Leishmania. Dependiendo de la subespecie ye la inmunidad del huésped, la enfermedad se puede pre-entar de 3 maneras: cutánea, mucosa o visceral4. En Espanaa enfermedad es producida habitualmente por las especies. donovani o L. infantum, que en el hombre pueden darugar tanto a la forma visceral como a la mucocutánea2,6,7.
La leishmaniasis laríngea secundaria es rara en paísesccidentales, pero no es infrecuente que se observe la afec-ación laríngea en países del Mediterráneo, resultado de laiseminación linfática o hemática desde la piel1,3. El cicloital de Leishmania incluye 2 formas: el promastigote, quee desarrolla dentro del vector, y el amastigote, que se mul-iplica intracelularmente en los macrófagos del anfitrión8.as lesiones en las mucosas pueden aparecer unas pocasemanas e incluso meses después de la picadura del insecto.or lo tanto, las manifestaciones clínicas dependen de laepa infectante y de la inmunidad del huésped4,9. En el casoe la afectación laríngea, la clínica de la leishmaniasis esnespecífica y la disfonía es su signo más frecuente1.
Los estudios microscópicos de las lesiones agudas suelenstar constituidas por granulomas no caseificantes (fig. 1),n infiltrado masivo de linfocitos CD4+ y CD8+, macrófagoson los parásitos intracitoplasmáticos, células gigantes mul-inucleadas, ocasionales células plasmáticas y, a veces, unosocos eosinófilos. En raras ocasiones el infiltrado inflama-orio se extiende alrededor de pequenos nervios profundos
igura 1 Epitelio laríngeo con granulomas no caseificantes.HE 10X).
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Figura 2 A: Epitelio escamoso estratificado infiltrado porlBm
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1
infocitos y macrófagos cargados de parásitos. (H.E. 20 x).:Tinción de Giemsa donde se aprecian parásitos intracitoplas-áticos.
rganismos pueden verse en los macrófagos con hema-oxilina y eosina, los detalles morfológicos tenidoson Giemsa permiten la visualización de amastigotesntracitoplasmáticos7,10 (fig. 2).
En nuestro caso, el paciente no tiene historia o eviden-ia de leishmaniasis cutánea, pero sí una larga historia desma bronquial tratada con corticoides inhalados y diabe-es mellitus tipo 2, lo que le genera un grado importante defectación en el sistema inmunitario. Esto podría explicar laeactivación de una posible primoinfección cutánea con suosterior diseminación y localización laríngea secundaria.
La leishmaniasis mucocutánea puede aparecer en suje-os tanto sanos como inmunosuprimidos, y por este motivoebe formar parte del diagnóstico diferencial en lesionesaríngeas11, por lo que se debe anadir al diagnóstico dife-encial de las patologías laríngeas que no responden alratamiento médico12,13. En los casos de laringitis agudas,ifusas o funcionales, en las patologías de tipo granuloma-oso con tendencia a la ulceración y en las tumorales conospecha clínica y radiológica de malignidad, se debe plan-ear el diagnóstico diferencial de leishmaniasis, tuberculosisaríngea e histoplasmosis7,14.
onclusión
l ser la leishmaniasis una enfermedad endémica en Espana,onviene tenerla presente entre los diagnósticos diferencia-es de los estudios intraoperatorios de la laringe, para evitarctitudes quirúrgicas agresivas.
esponsabilidades éticas
rotección de personas y animales. Los autores decla-
an que los procedimientos seguidos se conformaron a lasormas éticas del comité de experimentación humana res-onsable y de acuerdo con la Asociación Médica Mundial ya Declaración de Helsinki.
1
R. Vera-Berón et al
onfidencialidad de los datos. Los autores declaran que enste artículo no aparecen datos de pacientes.
erecho a la privacidad y consentimiento informado. Losutores declaran que en este artículo no aparecen datos deacientes.
onflicto de intereses
os autores declaran no tener ningún conflicto de intereses.
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